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Traitement réussi de l’abcès de cerveau d’Aspergillus avec Itraconazole et interféron-γ dans un patient avec la maladie granulomateuse chronique

Ce rapport décrit le succès du traitement de l’abcès cérébral d’Aspergillus chez un garçon atteint d’une maladie granulomateuse chronique

La maladie chronique granulomateuse CGD est liée à l’X% des cas ou autosomique récessive% des cas trouble de la fonction phagocytaire causée par des mutations dans les gènes codant pour les protéines qui constituent les principaux composants du système phagocytaire NADPH-oxydase Les phagocytes des patients atteints de CGD sont incapable de générer des anions superoxydes et d’autres métabolites d’oxygène microbicides, entraînant une destruction intracellulaire sévèrement altérée de micro-organismes catalase-positifs La caractéristique clinique de CGD est une susceptibilité accrue à l’infection avec une grande variété de pathogènes bactériens et fongiques pathogènes chez les patients atteints de CGD sont Staphylococcus aureus et Aspergillus Aspergillus représente ~% de toutes les infections à CGD, et il est associé à un% de mortalité Jusqu’à récemment, il n’y avait pas de traitement uniformément efficace pour Aspergillus invasif chez les patients atteints de CGD. Ce rapport décrit un garçon atteint de CGD qui a développé un abcès cérébral Aspergillus, un complication très rare de la CGD Il s’est complètement rétabli avec une thérapie consistant en itraconazole et interféron-γ recombinant. IFN-γCase Rapport Le DTC lié au chromosome X a été diagnostiqué lorsque le patient présentait, à l’âge de plusieurs mois, une pneumonie, une hépatosplénomégalie et une adénopathie cervicale. étant donné la prophylaxie au triméthoprime-sulfaméthoxazole, il n’a eu aucune autre infection grave avant l’âge de trois ans, lorsqu’il a été admis à l’hôpital avec des antécédents de maux de tête et de fièvre. L’examen clinique à l’admission était normal; Aucun signe neurologique localisant Des études en laboratoire ont révélé un nombre de globules blancs de, cellules / μL avec% neutrophiles,% lymphocytes,% monocytes et% éosinophiles. Le taux d’hémoglobine était de g / dL, le nombre de plaquettes était de / μL et le le taux de sédimentation érythrocytaire était de mm / hMRI du cerveau a montré une grande masse dans le lobe droit du cervelet. Un scanner de la poitrine et des sinus paranasaux était normal. L’exploration chirurgicale de la fosse postérieure a révélé un abcès du lobe droit du cervelet. abcès a été drainé, et les cultures du liquide abcès ont augmenté Aspergillus fumigatus Le patient a ensuite été traité avec l’itraconazole, mg / jour, IFN-γ dans une dose de μg / m / jour administré sc fois par semaine, et amphotéricine B traitement avec l’amphotéricine abandonné après semaines

Figure Vue grandDownload slideMRI montrant un abcès dans le lobe droit du cerveletFigure vue largeDownload slideMRI montrant un abcès dans le lobe droit du cerveletLes maux de tête résolus rapidement après la chirurgie, et en quelques jours le patient était afebrile Il a été libéré mois après l’admission Au moment de décharge, il a eu un examen neurologique normal Un scanner de la tête a montré une résolution complète de l’abcès cérébelleux Dans les années depuis l’admission, le patient n’a eu aucune récurrence de l’infection Aspergillus traitement avec triméthoprime-sulfaméthoxazole, itraconazole, et IFN-γ continue; La DGC est caractérisée par une susceptibilité accrue à l’infection par une variété d’organismes. Les bactéries pathogènes communes comprennent S aureus, Salmonella, Serratia, Escherichia coli, Proteus, Klebsiella et Pseudomonas [ ,] En outre, les patients atteints de CGD sont sensibles à l’infection par des agents pathogènes fongiques, en particulier Aspergillus et Candida En effet, Aspergillus est le deuxième à S aureus comme une cause d’infection chez les patients avec CGD Cohen et al les dossiers des patients atteints de CGD et ont trouvé que% avait des antécédents d’infection fongique, et Aspergillus représentaient% des infections fongiques infection invasive Aspergillus chez les patients atteints de CGD est associée à des taux de mortalité approchant% Le patient dans ce rapport avait un abcès cérébral dû à Aspergillus fumigatus Des abcès cérébraux ont été rapportés chez des patients atteints de CGD Bien que Aspergillus soit un agent pathogène commun de la CGD, il nfecte le poumon, la paroi thoracique et les os L’abcès cérébral d’Aspergillus est exceptionnellement rare chez les patients atteints de CGD En fait, seul un cas d’abcès cérébral Aspergillus raisonnablement bien documenté a été signalé chez un enfant atteint de CGD . Aspergillus Kolb et al ont également décrit un enfant atteint de CGD chez qui l’abcès cérébral Aspergillus était fortement suspecté mais non prouvé par un examen ou une culture microscopique. premier rapport d’abcès cérébral Aspergillus prouvée par la culture chez un enfant avec CGDA avance majeure dans le traitement des infections à Aspergillus dans CGD était le développement de l’itraconazole, une préparation orale de triazole qui est active contre Aspergillus in vitro et in vivo Itraconazole a été utilisé avec succès pour traiter les infections invasives Aspergillus chez un certain nombre d’enfants atteints de CGD En outre, l’itraconazole prophylactique est effet L’IFN-γ recombinant L’IFN-γ a été utilisé pour corriger partiellement le métabolisme oxydatif des phagocytes et la capacité des phagocytes à tuer les organismes in vitro et in vivo. En outre, prophylactique IFN-γ réduit significativement la fréquence des infections graves chez les patients atteints de CGD Il est à noter que seuls les patients recevant prophylactique IFN-γ ont développé des infections à Aspergillus, comparativement aux patients qui ont reçu un placebo prophylactique IFN -γ fait maintenant partie intégrante de la prise en charge de la CGD En plus de prévenir les infections à Aspergillus, l’IFN-γ s’est révélé efficace dans le traitement d’infections déjà mortelles Le mécanisme précis par lequel l’IFN-γ augmente la capacité des neutrophiles à tuer Aspergillus et d’autres organismes reste peu claire Certaines études ont signalé une augmentation de la production de superoxyde par les neutrophiles exposés à IFN-γ Cependant, d’autres études ont échoué à documenter la production accrue de superoxyde par les neutrophiles CGD après traitement IFN-γ Il y a des rapports récents que IFN-γ augmente la production d’oxyde nitrique par neutrophiles chez les patients atteints de CGD. , il existe des informations suggérant que l’oxyde nitrique possède des propriétés bactéricides Indépendamment du mécanisme d’action, il est clair que l’IFN-γ est utile dans le traitement et la prévention des infections à Aspergillus chez les patients atteints de CGD. Abcès cérébral d’Aspergillus avec l’itraconazole et l’IFN-γ Ce patient représente le premier cas d’abcès cérébral Aspergillus éprouvé en culture dans la CGD. Il sert à illustrer une complication rare de la CGD et un traitement réussi avec de nouveaux modes de thérapie