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Zygomycose cutanée primaire causée par Rhizomucor variabilis: une nouvelle zygomycose endémique Un rapport de cas et un examen des cas signalés en Chine

Nous rapportons un cas de zygomycose cutanée primaire causée parRhizomucor variabilis et des cas de maladie rapportés en Chine qui partagent des caractéristiques similaires et sont différents de ceux causés par d’autres espèces de Mucorales. Il est à noter que tous les cas ont été observés dans les provinces adjacentes de Chine orientale.

La zygomycose est une infection fongique invasive qui survient fréquemment chez les patients présentant une immunodéficience sous-jacente, comme la neutropénie ou le diabète, ou chez les receveurs de greffe zygomycose cutanée primaire PCZ est une forme inhabituelle de zy-go-my-co-sis observée occasionnellement chez les individus immunodéprimés, la PCZ peut être localement invasive, relativement rapide et agressive, et elle est habituellement démontrée par angioinvasion en histopathologie Dans cette étude, nous rapportons un cas inhabituel de PCZ causée par Rhizomucor variabilis chez un hôte immunocompétent présentant différentes caractéristiques cliniques. Dans le même temps, nous passons en revue l’épidémiologie et les caractéristiques cliniques de ce cas et d’autres cas de PCZ causés par R variabilis rapportés dans le rapport ChinaCase A -une paysanne âgée de la province de Jiangsu, en République populaire de Chine, présentée avec un historique de agrandissant progressivement la plaque et les nodules sur le visage Dix ans plus tôt, un grain est entré dans son canal lacrymal gauche alors qu’elle travaillait Un mois plus tard, un nodule rouge foncé de couleur soja est apparu sous le canthus interne gauche sans symptômes cliniques évidents. La lésion s’est progressivement élargie et a formé une plaque rouge foncé qui s’est propagée largement sur le nez, les joues et la glabelle. , infiltrée, plaque rouge-clair × cm avec une limite nette entre le nez, les joues, les paupières et la glabelle, accompagnée d’une formation de croûte de sang ponctuée et d’une légère desquamation

identifier l’agent pathogène Après cinq jours d’incubation sur gélose Sabouraud dextrose, des colonies ressemblant à de la laine et jaune clair ont été observées Figure C L’isolat s’est rapidement développé à ° C dans l’agar Sabouraud dextrose et l’agar dextrose de pomme de terre avec thermotolérance à ° C. La culture des lames révèle des hyphes longs et hyalins, des stolons qui ne sont pas complètement développés et des rhizoïdes abondants de différentes tailles. Figure D Les spororophores issus des hyphes, mesurant jusqu’à mm de long et de – um de large, sont hyalins, élancés et simplement ramifiés. Les sporangiospores étaient hyalines, à parois lisses, très variables, pour la plupart sous-sphériques à ellipsoïdes, et mesuraient environ – × – μm. Des chamylospores abondantes étaient visibles, mais les zygospores n’étaient pas visibles. observé Comme les caractéristiques morphologiques énumérées ci-dessus, l’isolat a été identifié comme étant R variabilis L’identification était co confirmée par la région d’espaceur transcrite interne comprenant le séquençage nucléotidique du gène S rRNA et la recherche de similarité de séquence en utilisant BLAST dans la base de données du National Center for Biotechnology Information La séquence de l’isolat, déposée dans GenBank sous le numéro Variabilis sequence GenBankaccession number EF Test de sensibilité in vitro a été réalisée en utilisant la bande Etest AB Biodisk L’isolat s’est avéré être sensible à l’amphotéricine B AmB mais résistant aux autres médicaments antifongiques, y compris fluconazole, itraconazole, voriconazole, et caspofunginZygomycose causée par R variabilis a été diagnostiqué sur la base des antécédents de traumatisme, des manifestations cliniques et des résultats des examens mycologiques et histopathologiques. Le patient a refusé de subir un traitement AmB en raison d’un manque de ressources financières Trois mois plus tard, le patient a utilisé une aiguille non stérilisée pour percer plusieurs sites de la lésion. squ Trois jours plus tard, la surface blessée s’est ulcérée et de grandes quantités de sécrétions sanguinolentes et purulentes ont été observées. Elle a souffert de douleurs locales, de fièvre et de céphalée Après des jours de traitement par antibiotiques intraveineux et dexaméthasone dans un hôpital local, l’épanchement a diminué mais un ulcère perforant a été observé dans le palais. L’examen cutané a révélé un grand nombre d’ulcères de différentes profondeurs et des sécrétions nécrotiques et purulentes ont été observées sur la lésion initiale. Des escarres nécrotiques manifestement douloureuses étaient également visibles. Le nombre total de globules blancs a montré un nombre total de globules blancs de × cellules / L et un pourcentage de neutrophiles de% test de sous-ensembles de cellules T par cytométrie de flux a révélé un nombre normal de cellules CDcell / μL ; %, Cellules de comptage CD / CDcell / uL; %, et cellules de comptage de CD / CDcell / uL; % Essais de laboratoire sériques extensifs incluant la transaminase glutamique-pyruvique, l’azote uréique, la créatinine, les triglycérides, l’albumine et la globuline étaient tous normaux La tomodensitométrie n’a révélé aucune anomalie dans le cerveau, mais elle a révélé une sinusite paranasale dans tous les sinus nasauxAmB a été administré par voie intraveineuse. Après la semaine de traitement, la température corporelle du patient a diminué à un niveau normal. La zone de lésion ne s’est pas dilatée, l’ulcère superficiel est devenu plus sec avec la formation de tissu de granulation frais et le tissu nécrosé de la zone perforée Avec plusieurs semaines de traitement continu, la plupart des plaques infiltrées ont régressé avec la diminution de la surface ulcérée. Après des mois de traitement, la plaque a disparu, les ulcères guérissaient et le tissu nécrosé sur le site de perforation exfolié Figure G Examen fongique de la lésion cutanée résultats négatifs Lorsque la dose totale atteint g, traitement AmB a été interrompue et a été remplacée par l’itraconazole par voie orale pendant plusieurs mois Aucune récidive n’a été observée pendant la période de suivi après l’arrêt du traitement oral par l’itraconazole. Discussion Ces dernières années, l’incidence de la zygomycose a augmenté, avec une augmentation de la population immunodéficiente. Parmi les zygomycoses, les types les plus fréquents sont les sinus, pulmonaires et cutanés La PCZ a été signalée pour la première fois en , et depuis, des cas sporadiques ont été signalés dans le monde. Jusqu’à présent, les espèces signalées comme étant des espèces de Rhizopus , Absidia corymbifera, Espèce de Mucor, Rhizomucor pusillus, Cunninghamella bertholletiae, Saksenaea vasiformis et Apophysomyces elegans Nous n’avons pas trouvé de cas similaires attribuables à R variabilis dans la littérature anglophone lors d’une recherche dans la base de données PubMed. Il convient de noter que d’autres cas de PCZ causés par R variabilis ont été signalés en Chine depuis le début de l’année. e caractéristiques cliniques similaires, résumées dans le tableau

Table View largeDownload slideClinical Caractéristiques des patients atteints de zygomycose cutanée primaire causée par Rhizomucor variabilisTable View largeTélécharger les caractéristiques cliniques des patients atteints de zygomycose cutanée primaire causée par Rhizomucor variabilisLes cas, survenus dans la province de Jiangsu en Chine, se sont produits dans la province du Shandong, au Hebei Il est à noter que tous ces cas ont été signalés dans les provinces adjacentes du centre et de l’est de la Chine. En plus des patients énumérés ci-dessus, R variabilis a également été isolé à plusieurs reprises sur les lésions d’autres patients provenant des provinces à notre hôpital données non publiées Nous émettons l’hypothèse que R variabilis a une caractéristique géographique importante, et PCZ due à R variabilis tend à être une mycose endémique, contrairement à d’autres zygomycoses sporadiques mondiales causées par d’autres espèces Wang et al ont étudié la distribution des espèces de Zygomyces dans la campagne chinoise – en particulier, sur les animaux domestiques et les cultures – mais leur étude n’a pas révélé la présence de R variabilis Parce que la recherche a été effectuée dans la province du Shaanxi, une province du centre-ouest de la Chine supposons que R variabilis pourrait ne pas être prévalente dans les zones rurales de la province du Shaanxi figure H Cependant, il n’est pas encore clair si le pathogène a une distribution dans l’environnement rural des provinces de l’est de la Chine. variabilité à l’avenir Dans tous les cas, les lésions sont survenues aux endroits exposés, sans exception: sur le visage dans les cas, sur l’extrémité supérieure et sur le dos de la main. Aucun des patients ne souffrait de maladies sous-jacentes. Immunodéficience évidente Bien que le patient ait nié se souvenir d’un antécédent précis de chirurgie ou de traumatisme en raison de l’évolution de la maladie, l’autre avait De plus, tous les patients vivaient dans des zones rurales ou suburbaines sous-développées et avaient de l’expérience en agriculture, ce qui laissait supposer que l’exposition environnementale après un traumatisme ou une chirurgie pouvait être le principal facteur de risque de la maladie. d’autres espèces Mucorales qui présentent habituellement des lésions nécrotiques angioinvasives progressives évidentes et une mortalité élevée, les cas provoqués par R variabilis impliquent principalement des infections superficielles ou sous-cutanées qui sont plus indolentes et évoluent chroniquement. Au début de l’infection, des nodules et des plaques infiltrés peuvent être observés. Les lésions histopathologiques de tous les cas étaient identiques, ce qui indique des changements granulomateux inflammatoires dans le derme sans atteinte vasculaire. Ces lésions étaient habituellement localisées à leurs sites primaires et se prolongeaient graduellement sur plusieurs années. ature est exactement le contraire de PCZ causé par d’autres espèces Mucorales, et cela pourrait expliquer pourquoi les infections causées par R variabilis étaient principalement de type superficiel et non le type invasif des patients, ont été traités avec divers cours d’AmB, avec une efficacité favorable observée. les visites ont révélé un bon pronostic de la maladie Chez les patients restants traités par le kétoconazole et le fluconazole, une amélioration a été observée au cours du traitement, mais la maladie est réapparue après l’arrêt du médicament. Les efficacités des médicaments étaient en accord avec les résultats des tests norwinst.org. La dose totale proposée est de – mg / kg par jour. La susceptibilité de R variabilis aux composés antifongiques est en accord avec celle d’autres espèces de Mucorales. Le pronostic de la maladie était acceptable, et aucun décès dû aux infections n’a été signalé. Cependant, défiguration et fonction encore durer définitivement

Remerciements

Soutien financier Fondation à but spécial pour la recherche scientifique en santé publique, financée par le ministère de la Santé de la Chine; Projets clés de spécialité clinique hospitalière subalternes, financés par le ministère de la Santé de la Chine; et National Science & amp; Grands projets technologiques, financés par le Ministère des Sciences et Technologies de Chine zx-Conflits d’intérêts potentiels Tous les auteurs: pas de conflits